文／台兒診所宋展毓統計研究員
前言（Preface）
台兒診所根據E. Lussier在2019年發表在臺灣兒科醫學會（Pediatrics and Neonatology）的研究論文「Ultrasound screening for developmental dysplasia of the hip after 4 weeks increases exam accuracy and decreases follow-up visits.」 (1)，提倡新生兒滿月後進行超音波篩檢髖關節發育不良，可以有效提升檢查的準確率以及降低看診追蹤次數。
介紹（Introduction）
髖關節發育不良（Developmental dysplasia of hip, DDH）是一個常見的骨科疾病，新生兒DDH在台灣的發生率大約為0.27% (2)， 換句話說每1000個寶寶平均大約會有2到3個會有DDH。使用超音波來篩檢新生兒DDH主要是從1980年代開始(3,4)，透過Graf教授提出Alpha和Beta角度所對應到的髖關節分類，可以有效地提升早期檢測率（Early detection rate）和準確率（Accuracy）。(5,6)
但只使用超音波篩檢就是唯一的解決方法嗎？有其他研究指出新生兒初期來做DDH篩檢結果即便是陰性，也有可能在之後發展出DDH。(7) 相反地，也有新生兒是在初期DDH篩檢是陽性，但是在幾週之後髖關節就發育成熟了。(8) 也有統計結果指出新生兒3個月大才進行篩檢可以得到較好的檢測率，但是手術率也相對地提升。(9)
根據不同國家地區的研究都有各自建議執行DDH篩檢的時間，目前還沒有一個普遍公認的最佳執行超音波篩檢的時間，因此本研究的目標是提出新生兒DDH篩檢的最佳時間點。
研究方法（Methodology）
本篇研究使用了2016年來自6個台灣醫學院所的新生兒資料，這些醫學院所包含了超音波特殊專長診所，也有來自私立醫院婦產部門，其中總共有1683位新生兒進行了DDH篩檢或是髖關節後續追蹤。
我們依照Graf教授所提出的分類法將新生兒的髖關節分類，並且搭配理學檢查（Pysical exam, PE）以及一些危險因子（Risk factor）當作整個研究篩檢指標。在DDH篩檢流程中總共會有下述四種情況，也可以搭配圖（一）的流程圖：
若DDH篩檢為型一（Type I）以及PE和危險因子皆為陰性，後續就不用追蹤，篩檢的流程也只進行到這。
若DDH篩檢為型一（Type I）但是PE或危險因子至少有一個為陽性，我們會在一個月後再追蹤一次髖關節角度。如果發育有變成熟，就結束篩檢；如果變得更嚴重（Graf. Type IIb, IIc, D, III or IV），則會轉介至小兒骨科診所。
若DDH篩檢為Type IIa，與第二種情況一樣一個月後再追蹤一次髖關節角度。
若DDH篩檢為Type IIc或是更嚴重的分型，則直接轉介至小兒骨科診所。
圖（一）：DDH篩檢流程圖（台兒宋展毓統計研究員製作）
研究結果（Result）
我們先將新生兒初診年齡以28天為界分為兩組，使用卡方檢定（Chi-squared test）比較兩組之間是否有顯著差異的變項。通過圖（二）可以發現在偽陽率（False positive rate, FPR）與真陰率（True negative rate, TNR）兩組之間都有顯著差異。所謂的偽陽就是初診篩檢出DDH陽性（懷疑DDH），但是最後新生兒是沒有罹患DDH的；真陰則是初診結果為DDH陰性，最後新生兒也的確沒有得到DDH的情況。從偽陽的角度來看，可能因為未滿月的新生兒本身髖關節發育尚未成熟，所以才可能導致初診篩檢出DDH陽性的比例較高，相反地在滿月新生兒的族群偽陽率的比率就明顯低了許多。總結來說，滿月才做髖關節篩檢的新生兒在這兩個統計指標上是顯著優於未滿月就來做篩檢的新生兒。
圖（二）：未滿月與滿月兩組偽陽率與真陰率的卡方檢定結果（Note. * p-value < 0.001）（台兒宋展毓統計研究員製作）
根據研究方法的篩檢流程，PE、危險因子或是DDH篩檢為陽性都需要陸續地追蹤，若新生兒能在來診次數越少的情況下篩檢出最終結果的話，就能減少不必要的醫療資源與時間成本。圖（三）則是描述兩組分別來診超過1次的人數比例，我們可以發現滿月新生兒的族群當中有2.7%，是顯著低於未滿月族群。換句話說，滿月再來做髖關節篩檢有明顯來診次數較少的趨勢。
圖（三）：未滿月與滿月兩組來診超過1次人數比例的卡方檢定結果（台兒宋展毓統計研究員製作）
討論（Discussion）
本篇研究得出在4週過後再做髖關節篩檢可以有效地降低偽陽率（FPR）、提升特異度（Specificity）和準確率，並且只需要較少的追蹤次數已達到最終的結果。其他的研究也指出滿月後才做篩檢可以有效地讓篩檢結果準確度提升(10,11)，除此之外也有人提出若在年齡小於4週時進行篩檢會增加2倍誤診率。(12)
參考資料（Reference）
- Lussier, E. C., Sun, Y. T., Chen, H. W., Chang, T. Y., & Chang, C. H. (2019). Ultrasound screening for developmental dysplasia of the hip after 4 weeks increases exam accuracy and decreases follow-up visits. Pediatrics and neonatology, 60(3), 270–277. https://doi.org/10.1016/j.pedneo.2018.07.008
- Huang S. C., Liu H. C., Chen C. F., Chen C. L., & Liu T. K. (1988). Incidence of congenital dislocation of the hip in Chinese. Journal of Orthopaedic Surgery Taiwan, 5(1), 53-65.
- Dogruel, H., Atalar, H., Yavuz, O. Y., & Sayli, U. (2008). Clinical examination versus ultrasonography in detecting developmental dysplasia of the hip. International orthopaedics, 32(3), 415–419. https://doi.org/10.1007/s00264-007-0333-x
- Roovers, E. A., Boere-Boonekamp, M. M., Castelein, R. M., Zielhuis, G. A., & Kerkhoff, T. H. (2005). Effectiveness of ultrasound screening for developmental dysplasia of the hip. Archives of disease in childhood. Fetal and neonatal edition, 90(1), F25–F30. https://doi.org/10.1136/adc.2003.029496
- Graf R. (1984). Classification of hip joint dysplasia by means of sonography. Archives of orthopaedic and traumatic surgery. Archiv fur orthopadische und Unfall-Chirurgie, 102(4), 248–255. https://doi.org/10.1007/BF00436138
- Graf R. (1987). The ultrasound examination of the hip. Congenital dysplasia and dislocation of the hip in children and adults. Springer, Berlin, Heidelberg. https://doi.org/10.1007/978-3-642-71038-4_14
- Vitale, M. G., & Skaggs, D. L. (2001). Developmental dysplasia of the hip from six months to four years of age. The Journal of the American Academy of Orthopaedic Surgeons, 9(6), 401–411. https://doi.org/10.5435/00124635-200111000-00005
- Mace, J., & Paton, R. W. (2015). Neonatal clinical screening of the hip in the diagnosis of developmental dysplasia of the hip: a 15-year prospective longitudinal observational study. The bone & joint journal, 97-B(2), 265–269. https://doi.org/10.1302/0301-620X.97B2.34858
- Woodacre, T., Ball, T., & Cox, P. (2016). Epidemiology of developmental dysplasia of the hip within the UK: refining the risk factors. Journal of children's orthopaedics, 10(6), 633–642. https://doi.org/10.1007/s11832-016-0798-5
- Chen, H. W., Chang, C. H., Tsai, S. T., Liu, W. J., Chua, C., Chen, Y. Y., & Kuo, K. N. (2010). Natural progression of hip dysplasia in newborns: a reflection of hip ultrasonographic screenings in newborn nurseries. Journal of pediatric orthopedics. Part B, 19(5), 418–423. https://doi.org/10.1097/BPB.0b013e328339ecff
- Bialik, V., Bialik, G. M., Blazer, S., Sujov, P., Wiener, F., & Berant, M. (1999). Developmental dysplasia of the hip: a new approach to incidence. Pediatrics, 103(1), 93–99. https://doi.org/10.1542/peds.103.1.93
- Rawlings E., Burnett M., & Reddan T. (2017). An audit of referral timeframes for ultrasound screening of developmental dysplasia of the hip (DDH) in neonates with a normal clinical examination. Sonography 5(2):61-66, dot:10.1002/sono.12147.
